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脑动静脉畸形放射治疗的晚期并发症:慢性包膜颅内血肿5例报告并文献复习

摘要

背景

慢性包封的脑内血肿(CEIHS)是一种罕见的颅内抗体放射外科的结束并发症。我们提出了5例,主要通过手术切除治疗并审查文献。

方法

患者年龄39、42、36、31、62岁,主要表现为头痛、感觉异常、偏瘫或无症状。CEIHs在放射手术后10 - 13年(中位12年)。3例患者在放射手术后表现出早期放射诱导的改变。经DSA评估,除1例有小病灶残留外,所有病例的血管造影治愈。MRI显示混合病变的实性强化部分,有组织的血肿和周围广泛的水肿,3例也有囊性成分。

结果

4例患者进行了完全或部分囊膜切除ceeihs,并取得了明显的临床改善。一名患者被保守地使用类固醇,因为手术被认为是过度危险的,最终症状稳定。

结论

颅动静脉畸形放射治疗的晚期并发症是少见的。它们可能无症状或引起症状,并可能在此之前出现早期辐射诱导的变化。彻底清除脑出血是一种有效的治疗方法。由于脑动静脉畸形的潜伏期较长,接受过脑动静脉畸形放射手术的患者,即使在完全消失后,也应在术后至少10年进行MRI检查。

立体定向放射外科(SRS)已成为脑动静脉畸形(AVMs)的一种替代或补充治疗方法,特别是对于小(< 3cm)、大且复杂或位于eloquent区的病变[1,2]。延迟并发症bAVM SRS后是罕见的,通常发现后5年或更久的SRS。包括囊肿形成、新生海绵样瘤形成和慢性包膜脑内血肿(CEIH) [3.,4,5,6,7,8]。它们不同于在AVM SRS (T2信号增加区域)和放射性坏死后1 - 2年的放射诱导变化(RICs) [9,10,11,12,13]。延迟并发症会导致质量效应,如果症状,可能需要手术干预[14]。

我们报告了5例在使用SRS完全消除的bAVMs患者中发生的CEIH,并复习了相关文献。

材料和方法

法国南希大学的神经介入系是一个高等教育中心,为2350万居民服务。我们回顾了1997年至2014年期间288例因脑动静脉畸形接受放射治疗的患者的医疗记录。我们获得了5例感兴趣的病例的表现、诊断、处理和临床结果。由于该研究具有追溯性,因此无需获得本机构伦理委员会的许可。本研究符合STROBE(加强流行病学中观察性研究报告)报告指南。我们还使用Pubmed进行了全面的文献检索。我们单独或联合查询以下关键词:动静脉畸形、脑、血肿、放射外科。我们的搜索结果是描述CEIH post bAVM SRS的案例报告和案例系列。在所有可以提取的病例中(包括我们的病例和参考文献中的病例),我们收集了临床表现、影像学表现、处理和结果。yabo美式足球比分

说明情况

5例患者中有3例为男性。平均年龄30、8岁(27 ~ 49岁)。临床表现为癫痫发作3例,出血2例。动静脉畸形2例位于颞叶,2例位于顶叶、额叶和枕叶。所有病灶均在放射手术前部分栓塞。所有病灶的边际剂量为18 grey。平均放射病灶体积为5.2 ml(范围为3,8 ~ 9 ml)。5例动静脉畸形中有4例在放射治疗后血管造影消除。3例放射手术后采用了RICs。CEIH平均出现时间为放射手术后10,2年(范围6 - 13年)。 MRI studies showed hemorrhagic lesions with extensive peri-lesional edema (Fig.1)。3例出血病灶同时存在囊肿。2)。3例患者立即接受手术切除出血性病变及囊性成分。2例采用类固醇保守治疗。其中1例在2年后出现间隔生长和症状恶化,最终接受手术治疗,另1例在随访8年期间临床稳定(图。3.)。所有手术治疗的病例均表现出典型的CEIH组织学特征和临床改善。

图。1
图1

案例1。一位27岁女性因左颞动静脉畸形出血。在部分栓塞治疗后,18个greys被用20mm的准直器送到病灶边缘。SRS术后12年,患者主诉慢性头痛。一个轴向功能和(b)轴位T1增强影像显示一巨大的、不均匀、轮廓清晰的海绵状瘤样病变。由于手术部位较深,且患者症状较轻,最初不予手术治疗。b轴向天赋,c2年后轴向T2* MRI图像显示病变生长,经手术切除。d组织学揭示了含有扩张的血管内腔的血管型伪海绵状病变,纤维虫 - 血管血管变化和纤维化(苏木精,曙红和藏红花,×100)

图2
图2.

案例4.一个21岁的男子,缉获与左颞AVM相关的癫痫发作。病变被栓塞部分治疗。在靶体积为5,3ml的左右递送的18颗灰色,进一步处理孕留下滞留。两年后SRS突发MRI表现出轻度辐射诱导的变化。SRS岗位十年,患者呈现出头痛和痛苦。一个在SRS时的轴向Flair。轴向天赋(b)和(c11年后SWI显示大的囊性病变伴慢性出血,强化结节部分伴周围水肿。囊肿被抽空,囊壁部分被切除。组织学显示(d)具有广泛纤维化(苏木精,曙红和藏红花,×40)和(均)的良好围绕的血管病变(e)辐射后小血管透明化(苏木精、伊红、藏红花,× 400)

图3.
图3.

案例5.一名49岁的男子患有与右侧枕脑相关的颅内出血。病变被栓塞部分治疗。用边缘剂量为18灰色的Srs进一步处理孕尿剩余残留物。患者发布了十三年后,患者呈现了偏瘫。一个天赋,(b) T2 *, (c) T1和d) T1增强MR图像显示大的不均匀海绵样病变,广泛水肿。手术被认为风险太大,病变最终在类固醇治疗下稳定

文学搜索

我们在病例报告和病例系列中发现32例CEIH。数据不足或没有数据的报告被排除。总共37例,包括我们自己的5例(表1)。

表1 ceeihs报告病例

结果

37例病例中,平均年龄为33,7岁(sd 15,3岁),男女比例为1:1.2。这些患者的特征见表1。44%的动静脉畸形患者一开始就出血。病灶位于大脑叶的占69%,位于基底节区的占27%,5%,位于小脑的占1(3.4%)。393%的患者曾进行过栓塞治疗。74.3%的病例采用伽玛刀放射治疗,其余则采用直线加速器治疗。6例放疗2次,1例放疗3次。边际剂量均值为20,3 grey, sd为3,1 grey。在CEIHs发生前,32,4%的患者在放射手术后观察到RICs或放射坏死。SRS后平均7,7年(sd 3,7年)发现颅内血肿扩大。t2加权显像上,CEIHs表现为不均匀病灶占54,1%,低强度病灶占20,8%,低信号边缘占54,1%,t1加权显像呈结节状或模块状增强的占45,8%。 A cystic component coexisting with the CEIH was observed in 62,1% of patients. Symptoms ranged from headache (44,8%), hemiparesis (41,3%), nausea/vomiting (13,7%), asymptomatic (10,3%), paresthesia (6,8%), visual disturbances (6,8%), ataxia (3,4%), seizures (3,4%), memory disturbances (3,4%) and facial palsy (3,4%). Angiographic obliteration of the cerebral AVM had been achieved in 78,3% of CEIHs.

35例患者有治疗管理资料。10例完全切除,9例临床和/或影像学改善,1例保持稳定。3例均行局部切除,效果良好。4例患者只接受了囊性假体治疗(2例患者放置了Omaya贮水池,2例患者进行了疏散)。然而,该方法未能提供临床改善的3例患者最终接受了完全切除和良好的结果。

18例患者进行了类固醇的随访或药物治疗,其中16例最终切除,1例因病变扩大或症状无改善而部分切除。本组9例患者好转,1例部分切除患者病情加重,7例失访。1例患者(本系列患者5例)随访8年临床稳定,手术被判定为危险。

讨论

慢性包膜颅内血肿是脑部动静脉畸形放射治疗的罕见并发症。在我们的治疗患者队列中,在17年的时间里,使用SRS治疗的脑AVM患者的发生率为1.8%。其他系列报告的发生率从0,6到4%不等,证实了这种并发症的罕见性[1,16,24,25]。然而,CEIHs的潜伏期较长,以及一旦病灶消失后影像学控制的停止,可能导致对真实患病率的低估[26]。长期的影像学随访,至少在放射手术后几年被建议[19]。

组织学上CEIHs由血肿囊增厚和丰富的微血管组成,手术切除时容易出血。血肿本身是浆液性的,通常很容易吸出。大体外观类似慢性硬膜下血肿。CEIHs可发生在血管附近病变,如AVMs、海绵状血管瘤和静脉血管瘤。据认为,CEIHs继发于最初血管瘤病变的出血性发作,并最终“自我毁灭”或血栓形成[4,16,27,28]。在放射手术后的AVMs消失的情况下,我们认为辐射诱导的炎症触发了脆弱的新生血管的新血管生成,血脑屏障的破裂,附近大脑的液体渗出,水肿和潜在的囊肿形成。在CEIHs的包膜中发现了密集的血管化,认为这些脆弱血管的出血导致包膜扩张并进一步出血,这是一种类似于慢性硬膜下血肿的机制[23,29,30.,31]。新生血管和血肿膨胀似乎是由VEGF(血管渗透性因子)介导的,促进新生血管和血管渗透性的有效的血管内皮细胞丝裂剂22]还与慢性软骨血肿病理生理学相关。需要进一步的研究来阐明EVM放射外科术后CEIHS的机制。

在MR影像上,在所有CEIHs病例中一个常见的发现是广泛的皮损周围水肿。多数病例T2加权成像表现为低强度或不均匀病变,伴或不伴低密度边缘。T1加权增强图像多为结节状或多结节状强化1)。62例CEIHs与囊肿相关,1%的病例提示可能存在共同的病理生理机制[3.]。从放射手术到确诊CEIHs的潜伏期为7,7年,sd为3,7年。症状,最常见的是头痛(44,8%)、偏瘫(41,3%)、恶心/呕吐(13.7%),主要与逐渐增长的CEIH的占位效应和周围水肿有关。

一些危险因素包括年龄、性别、基底神经节AVM位置、放射病灶体积、边缘或总剂量、早期的RICs、重复放射手术、病灶闭塞、术前栓塞、术前手术和出血,但结果不一致[16,25,26,28,32]。在本综述中,年龄,性别,地点,边缘剂量,爆发和预放射前医疗栓塞的分布没有与放射外科治疗的AVM队列的分布不同。然而,辐射引起的辐射后辐射后泌尿前的发生率异常高(32.4%)。还有高百分比(18,9%)患者,其接受重复放射牢房。需要进一步的研究来确定SEIH的危险因素和机制,为AVM开发SRS的帖子[14]。

CEIHS经常引起由于质量效应导致的渐进神经缺陷。最有效的处理是完全切除的切除,导致临床和/或放射学改善。部分治疗效率较低,在病例中必须通过完全切除辅成。在大多数情况下,由随访或类固醇给药组成的保守管理是不成功的,并且必须通过血肿和胶囊的总切除辅成,以实现良好的临床结果。

本研究易受任何回顾性研究和回顾所固有的一些偏差的影响,如病例数量少、选择偏差和发表偏差。发现ceeihs的时间大多基于症状发展的时间,无症状的ceeihs可能被低估。需要更大规模的研究来进一步阐明脑动静脉畸形放射治疗后发生CEIHs的病理生理、发生率和相关危险因素。

结论

脑出血是SRS治疗脑动静脉畸形后罕见的晚期并发症。一个潜在的危险因素是SRS后辐射诱导的改变的出现。cehe通常因其占位效应和周围广泛的水肿而有症状。为了处理这些症状,理想情况下,ceeih应完全取出囊膜。部分囊膜切除的情况下,雄辩区病变可能是一种替代治疗。

数据和材料的可用性

本研究期间和/或分析的数据集可在合理的要求下从通讯作者处获得。

缩写

SRS:

立体定向放射治疗

bAVM:

脑动静脉畸形

CEIH:

慢性包膜脑内血肿

ric:

辐射诱导的改变

斯:

加强流行病学观察研究的报告

VEGF:

血管渗透因子

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致谢

不适用。

资金

作者声明目前的工作没有收到任何类型的资助。

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作者

贡献

S.F.分析数据并准备稿件,R.A., V.B., I.B., O.K., S.B.收集数据,阅读并批准最终稿件。

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道德声明

伦理批准并同意参与

该研究得到了我们研究所伦理委员会(Hôpital Universitaire de Nancy)的批准。

同意出版

不需要患者同意本类型的研究。

相互竞争的利益

作者们宣称他们没有相互竞争的利益。

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Finitsis, S, Bernier, V, Buccheit, I。et al。脑动静脉畸形放射治疗的晚期并发症:慢性包膜颅内血肿5例报告并文献复习。Radiat杂志15日,177(2020)。https://doi.org/10.1186/s13014-020-01616-1

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